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骨样骨瘤发生于脊柱相对少见，常发生于脊柱附件并伴周围骨髓及软组织水肿，伴广泛骨髓及软组织水肿相对少见并且难于诊断，本例病例腰椎骨样骨瘤伴广泛组织水肿继发脊柱侧凸畸形，行后路病灶清除植骨融合内固定术后患者疼痛症状显著缓解，脊柱侧凸畸形明显改善，现总结报道如下。 临床资料 患者，男，9岁，于2015年12月11日以“脊柱侧凸畸形1年余，伴腰背部疼痛半年”为主诉来本院就诊。1年前患者家属发现患者背部畸形，双肩不等高，就诊于当地医院行全脊柱X线片（图1a）检查示脊柱侧凸畸形，胸弯Cobb角为36°，上端椎为T5，下端椎为T12，顶椎为T8，腰弯Cobb角为20°，上端椎为L1，下端椎为L5。给予患者外部支具矫形。患者坚持佩戴支具矫形半年，逐渐感腰骶部酸困不适，再次就诊于当地医院，考虑为侧凸畸形源性疼痛，给予口服止痛药物，重新适配矫形支具处理。随后患者腰部酸困症状反复出现，并出现疼痛不适，夜间症状显著，间断口服止痛药物对症治疗，症状不能完全缓解，现患者为求进一步诊治来本院。 入院后进一步完善相关检查，明确病情。行全脊柱X线片（图1b）检查示：脊柱双弯侧凸畸形，胸椎以T8为顶椎右侧侧凸畸形，上端椎为T5，下端椎为T12，Cobb角为40°，脊柱Ⅰ度旋转；腰椎以L3为顶椎左侧侧凸畸形，上端椎为L1，下端椎为L5，Cobb角为27°；Risser征2级。行CT检查（图2）示：L5右侧椎板及下关节突局灶性病变，病变边界清楚，其内见斑点状钙化，病变周围骨质反应性增生硬化改变，右侧腰背部软组织内混杂低密度影，不排除感染可能。 腰椎MRI检查（图3）示：L5附件局灶性病变，T2WI示病灶呈低信号，边界清楚，右侧椎板、椎弓根、椎体后外侧可见骨髓水肿，L1椎体下缘至S1椎体水平右侧椎旁软组织异常信号改变。进一步行增强MRI检查（图3C）示：L5右侧椎板、椎弓根、椎体后外侧、椎管内及L1椎体下缘至S1椎体水平右侧椎旁软组织弥漫性异常强化。结合病史，现有辅助检查，考虑L5椎板局灶病变为骨样骨瘤，但椎旁软组织病变性质尚不能完全明确，不能排除炎性病变、恶性肿瘤可能，因此进一步行椎旁血管造影术，已明确病情，如软组织血运丰富，考虑同时行血管栓塞，以减少术中出血。血管造影检查（图4a）示：未发现明显异常血供。 术前检查及准备完成后行后路病灶清除术（图4b），术中分别切取骨内病灶及软组织病灶行冰冻病理检查。骨内病灶（图5a）结果：骨组织呈网状结构，由骨组织、骨样组织和新骨混合而成，骨小梁周围骨母细胞围绕，符合骨样骨瘤。软组织病灶（图5b）结果回报：肌肉内脂肪组织瘤样增生伴炎性改变。结合影像学及病理结果，考虑椎旁软组织异常改变为骨瘤所致炎症水肿反应，故单纯行骨内病灶清除术，因病灶涉及L5椎体下关节突，病灶清除后腰椎稳定性欠佳，行L4~S1节段内固定，L5/S1关节突及椎板后外侧植骨融合。
术后1周患者出院时复查全脊柱X线片（图1c）示，脊柱侧凸畸形较术前改善，胸段Cobb角由术前40°改善至15°，腰段Cobb角由术前27°改善至20°。术后继续给予支具矫正侧凸畸形。术后3个月随访时，侧凸畸形明显改善，腰背部疼痛症状基本缓解。全脊柱X线片（图1d）检查示，胸段Cobb角改善至10°，腰段Cobb角改善至12°。 讨论 骨样骨瘤是青少年中较为常见的良性肿瘤，脊柱部位的发生率约占全身发病率的10%~25%。脊柱区骨样骨瘤的好发部位为脊柱后柱，尤其是椎板和椎弓根，容易引起脊柱侧凸，临床上此类患者常以脊柱侧凸为首要就诊原因，容易造成漏诊和误诊。 脊柱骨样骨瘤的诊断主要结合临床表现、影像学、实验室检查及病理检查明确诊断。疼痛，尤其是夜间症状加重往往是脊柱骨样骨瘤的典型临床表现，但疾病早期或部分病例可能没有明显的疼痛等相关症状。由于长时间疼痛性肌肉痉挛和肿瘤周围炎症反应的作用，致脊柱侧凸畸形发生。X线检查对脊柱骨样骨瘤的诊断能力有限，瘤巢多位于脊柱侧凸畸形顶椎节段凹侧，但放射性核素骨扫描对病灶进行定位诊断有重要作用。CT在骨样骨瘤诊断中具有重要价值，尤其是薄层CT、重建CT对发现瘤巢大小、范围及其确切位置具有意义。骨样骨瘤MRI表现多样，可伴随出现软组织肿块、骨髓水肿等，尤其是脊柱骨样骨瘤的骨髓水肿更显著，往往同时伴有周围软组织炎性改变，如本例病例，伴随广泛周围软组织异常改变往往使其定性诊断存在困难，易误诊为炎症性病变或恶性肿瘤。 本病例通过单纯病灶清除配合支具矫形，临床疼痛症状及侧凸畸形均得到明显改善。对于骨样骨瘤，手术切除是目前最普遍的治疗方式，但也有研究指出骨样骨瘤具有高度的自愈性，使用非甾体类药物对疾病症状控制及自愈均有效果。但由于脊柱的骨样骨瘤往往合并脊柱畸形，药物治疗周期较长，对脊柱畸形矫正不利，因此本研究认为手术病灶清除仍是改善症状、矫正畸形的首选方法。对于手术方式及病灶清除范围的确定，术前精确定位，术中尽可能不破环脊柱的结构稳定性，避免不必要的融合及内固定是需要考虑的。同时微创、介入及体外瘤体灭活技术或许能为脊柱骨样骨瘤的治疗提供更安全、有效、经济的治疗手段。
作者：西安医学院 牛兴邦 来源：中国矫形外科杂志2017年2月第25卷第3期 |
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