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《Journal of Stroke》杂志 2022 年5月[24(2):278-287.]刊载日本Hirotaka Hasegawa , Masahiro Shin , Jun Kawagishi , 等联合撰写的《预测放射外科治疗硬脑膜动静脉瘘结果的实用分级量表:JLGK1802研究。A Practical Grading Scale for Predicting Outcomes of Radiosurgery for Dural Arteriovenous Fistulas: JLGK 1802 Study》（doi: 10.5853/jos.2021.03594. ）。
背景和目的: 评估单纯立体定向放射外科(SRS)或栓塞加SRS (Emb-SRS)治疗颅内硬脑膜动静脉瘘(DAVF)的长期疗效，并建立预测DAVF闭塞的分级系统。 方法: 本多中心回顾性研究纳入200例经SRS或Emb-SRS治疗的DAVF患者。我们调查了长期闭塞率和与闭塞相关因素。我们开发了一个新的分级系统来估计闭塞率。此外，我们使用倾向评分匹配方法比较了SRS和Emb-SRS的结果。
结果: 3年和4年的闭塞率分别为66.3%和78.8%。SRS治疗后出血率为2%。在匹配队列中，SRS组和Emb-SRS组在闭塞率(P=0.54)或SRS治疗后出血率(P=0.50)上没有差异。在多变量分析中，DAVF位置和皮层静脉回流( cortical venous reflux,CVR)与闭塞独立相关。 新的分级系统对前颅底或中颅窝DAVFs、伴皮层静脉回流（CVR）的 cortical venous reflux或在上矢状窦或天幕区的DAVFs、以及无上述因素的DAVFs分别评分2分、1分和0分。使用总分，将患者分为最高级(0分)、中级(1分)和最低级(≥2分)组，4年的闭塞率分别为94.4%、71.3%和60.4% (P<c0.01)。[n multivariable analysis, DAVF location and cortical venous reflux (CVR) were independently associated with obliteration. The new grading system assigned 2, 1, and 0 points to DAVFs in the anterior skull base or middle fossa, DAVFs with CVR or DAVFs in the superior sagittal sinus or tentorium, and DAVFs without these factors, respectively. Using the total points, patients were stratified into the highest (0 points), intermediate (1 point), or lowest (≥2 points) obliteration rate groups that exhibited 4-year obliteration rates of 94.4%, 71.3%, and 60.4%, respectively (P<0.01). ]
结论: 基于SRS的治疗在4年时超过四分之三的患者的DAVF达到闭塞。我们的分级系统可以分层闭塞率，可以指导医师选择治疗方案。 引言 颅内硬脑膜动静脉瘘(DAVF)是硬脑膜动脉和皮质静脉或硬脑膜窦之间的一种获得性动静脉分流[ Intracranial dural arteriovenous fistula (DAVF) is an acquired arteriovenous shunt between the dural arteries and cortical veins or dural sinuses.]。1951年Fincher首次报告连续记录到3例DAVF病例。DAVF现在被认为是中枢神经系统血管畸形的主要形式之一（DAVFs are now recognized as one of the main forms of central nervous system vascular malformations）。相关症状包括颅内静脉阻塞、淤积和回流引起的杂音和静脉损害。这些异常包括颅内出血、眼部症状和非出血性神经功能障碍( non-hemorrhagic neurological deficits ，NHNDs)。正如常用的分级系统，如Borden等和Cognard等的分级系统所建议的那样，DAVF的风险主要取决于存在皮层静脉回流(CVR)。无CVR的DAVF很少引起出血或NHND。伴有CVR的DAVF每年出血的风险高达7.6%。然而，随着时间的推移，低风险的DAVF也可能发展出类似的进袭性特征。 立体定向放射外科(SRS)，包括在一次治疗中进行精确、高剂量的放射治疗，已知对治疗动静脉分流障碍是有效的。相关证据主要来自动静脉畸形(AVMs)的研究。然而，仍然缺乏来自于DAVF患者的大规模调查的高质量证据。因此，许多神经外科医生认为血管内栓塞和直接手术是目前治疗DAVFs的标准治疗方式。当血管内栓塞和/或直接手术失败或不可行时，一般认为SRS是一种替代方法。然而，一项逐渐而稳定积累的回顾性证据表明，SRS与其他治疗方式具有相似的疗效水平。此外，SRS还具有微创的优势。 在确定SRS作为DAVF的有效治疗方案之前，必须澄清几个问题。首先，必须澄清与有利结果相关的因素。建立一个实用的放射外科分级量表对指导SRS的最佳应用是非常宝贵的。其次，许多DAVF患者接受SRS合并栓塞(Emb-SRS)治疗。评估SRS作为一种独立治疗的结果，并将其与Emb-SRS治疗进行比较，对于更好地理解SRS作为一种独立治疗的作用至关重要。为了完成这些目标，需要一项包括许多患者的研究进行适当的统计分析。然而，考虑到SRS病例的罕见性，在单中心进行此类研究具有挑战性。目前这项全国性的、多中心的研究是与日本Leksell伽玛刀协会合作进行的。 讨论： 在这项关于SRS治疗DAVF的多中心回顾性研究中，总体结果令人满意，具有良好的闭塞率(4年78.8%)和较低的症状性ARE发生率(1.0%)。这些结果在很大程度上与早期的研究一致。大约75%的SRS治疗后出血发生在动静脉瘘闭塞过程中的潜伏期。虽然SRS治疗的一个主要缺点是缺乏即刻效果，但出血率(2.0%)是可以接受的，神经系统后遗症一般较轻。大多数患者的症状得到改善，尤其是杂音(bruit）和眼部症状得到改善，而且出现的时间早于动静脉瘘的闭塞(中位数，5.0至6.0个月)。 本研究的患者数目(n=200)是有史以来报道的最多的，这支持了我们结果的有效性和稳健性。本研究的主要成果是开发了一个评分系统。该系统基于位置类别和存在/不存在CVR，可以成功预测SRS诱导的动静脉瘘闭塞的可能性。该系统的曲线下面积(0.75)显示了良好的预测精度，R2值(0.24)与弗吉尼亚放射外科AVM量表的预测精度相当(0.090)。目前还没有建立预测SRS治疗DAVF结果的评分系统。因此，我们的评分系统显得特别实用，可以指导外科医生确定更合适的、基于情况的治疗策略。这一发现的普遍性需要在未来的研究中进一步得到评估。 确定与良好结果相关的因素对于安全有效地应用SRS治疗至关重要。如以前的研究所指出的，通常使用的DAVF分级量表，如Borden量表和Cognard量表，在这方面是没有用的。由于DAVF本身及其SRS治疗的罕见性，以往涉及大量患者的研究很少发现可能与动静脉瘘闭塞相关的因素。这些因素包括缺乏CVR、CS（海绵窦）位置、女性性别、未见静脉扩张（absence of venous ectasia）等。然而，这些因素尚未得到一致的证实。 我们的结果证实缺乏CVR和脑梗塞之间的显著关联。尚不清楚这种关联的原因;然而，血流动力学因素可能发挥重要作用，因为存在CVR，意味着分流点/引流静脉窦有难以忍受的的增加的压力（hemodynamic factors may play a significant role, given that the presence of CVR implies intolerably increased pressure in the shunting point/draining sinus.）。另一个因素可能是分流血管的大直径，这可能导致大流量分流，从而增加压力。关于动静脉瘘位置，我们不仅证实了之前的发现，即CS位置与闭塞相关，而且还观察到闭塞的可能性可以根据位置类别分层，即最低级(ASB[前颅底]和MF[中颅窝])、中级(SSS[]上矢状窦和Tent[天幕])和最高级(CS[海绵窦]、TS[横窦]和其他)。CS/TS区DAVF靠近大的硬脑膜静脉窦，而ASB/MF区DAVF不靠近大的硬脑膜静脉窦。一种可能的解释是，大的硬脑膜静脉窦的解剖关系可以潜在地“缓冲”静脉压力的升高（One possible explanation for this association is that an anatomical relationship to a large dural sinus can potentially “buffer” elevated venous pressure.）。相反，尽管在双变量分析中女性与闭塞显著相关，但在多变量分析中未观察到独立的相关性（although female sex was significantly associated with obliteration in bivariate analysis, an independent association was not observed in the multivariate analysis. The strong female predominanceof CS-DAVFs）。CS-DAVFs的女性优势似乎可以解释这种表面上的关系。事实上，在最近的研究中，女性性别和闭塞之间的重要联系尚未得到证实。我们没有收集到静脉扩张的信息。因此，这一因素的重要性仍有待阐明。然而，理论上静脉扩张的发生是由于皮层静脉的静脉压力升高并出现反流，这似乎与CVR具有相同的病理生理意义（venous ectasia theoretically occurs because of elevated venous pressure in the cortical veins with regurgitation,which seems to have the same pathophysiological significance as CVR.）。 与AVMs不同的是，与之前的研究类似，放射外科剂量或靶体积与闭塞性没有显著关联。这一结果可能是由于这些因素比AVM特征更加同质。尽管有我们的结果，处方剂量应维持在18Gy或更高，因为这一剂量在以前的许多研究和本研究中都使用过。 已有多项研究证实SRS与栓塞相结合已成为治疗DAVF的常用策略。虽然SRS对AVM的真正作用仍有争议，但多项研究表明栓塞对SRS结果有负面影响。相比之下，栓塞可以安全的纳入SRS治疗DAVF中。我们的比较和匹配队列分析显示栓塞没有负面影响。这一发现也意味着栓塞结合SRS治疗可能不会带来确切的好处。然而，我们应该谨慎地解释这些结果，因为我们的队列可能会受到选择偏差。事实上，在单独SRS治疗组中，NHNDs明显少于在Emb-SRS组中的。然而，在单独SRS治疗组中，具有进袭性特征的患者数目相当，如CVR (38.6% vs. 48.7%)、非静脉窦型DAVF (13.3% vs. 20.0%)和出血性发作(16.9% vs. 21.4%)。这两个因素中的后一个似乎没有显著降低闭塞率。虽然CVR已被证明可以降低动静脉瘘闭塞率，但这些患者中约70%可以实现动静脉瘘闭塞。鉴于症状性AREs和SRS治疗后出血的低发生率令人满意，单独SRS似乎是安全有效的，可能值得考虑用于这类患者。然而，值得注意的是，血管内栓塞和随后的动静脉分流的早期闭塞或流量减少对例如伴有早期再出血的DAVF和有除眼肌麻痹外的进行性局灶性神经功能障碍的（it should be noted that endovascular embolization and subsequent early obliteration or flow reduction of the arteriovenous shunt may be beneficial for impending cases, such as DAVFs with early rebleeding and progressive focal neurological deficits other than ophthalmoplegia.）悬而未决的患者可能是有益的。 结论 SRS对DAVF是有效的，估计4年累积闭塞率为78.8%，SRS治疗后每年出血率分别为0.8%(≦2年)和0.5% (>2年)，粗算症状性放射性副反应（ARE）发生率为1.0%。除了栓塞似乎不会对SRS产生不利影响这一事实之外，单独的SRS可能具有与Emb-SRS相似的疗效水平，并且可以被认为是可行的，除非在即将发生的情况下，血管内栓塞和随后的早期闭塞或动静脉分流流量减少可能是有益的（In addition to the fact that embolization does not appear to adversely affect SRS, SRS alone may have a similar level of efficacy to Emb-SRS and can be considered feasible, except in impending situations in which endovascular embolization and subsequent early obliteration or flow reduction of the arteriovenous shunt may be beneficial.）。目前尚不清楚对某些DAVFs，Emb-SRS是否优于单独的SRS治疗。多因素分析显示CVR和位置类别(ASB[前颅底]/MF[中颅窝] vs. SSS[上矢状窦]/Tent[天幕] vs. CS[海绵窦]/TS[横窦]/其他)与动静脉瘘闭塞相关。利用这些因素开发的放射外科分级系统可以成功地将患者分为三组:有最高级、中级和最低级期望的闭塞。这些发现可能有助于确定更适当和量身定做的治疗策略。 |
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